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Ciencia Odontológica

versión impresa ISSN 1317-8245

Ciencia Odontológica v.3 n.1 Maracaibo ene. 2006

 

Cistadenoma papilar linfomatoso ectopico. Presentación de un Caso

   Ligia Pérez Castro1*, Orlando Yoris Pérez2, Luís Sarmiento Salas3,

Bayron Castro4 y Campo Elías Pérez1 

 1Cátedra de Patología Estomatologica. Facultad de Odontología.

2Pregrado Facultad de Odontología. 3Cátedra de Cirugía Bucal. Facultad de Odontología.

Universidad del Zulia. 4Servicio de Oncología. Hospital Universitario.

Maracaibo, Venezuela. *  Autor para correspondencia:

Telf. 0261-7573769. E-mail: ligiaperezcastro@cantv.net 

Resumen 

El Cistadenoma papilar linfomatoso es una neoplasia benigna de glándulas salivales. Su localización principal es en glándula parótida, sin embargo, ha sido reportado ocasionalmente en la submandibular y en glándulas salivales menores; excepcionalmente fuera de estas. El nódulo linfático yugulo digastrico se localiza en la región superior lateral del cuello, debajo del músculo digastrico sin contacto alguno con la parótida, recibe drenaje de senos paranasales, base de lengua, supraglotis, rinofaringe, orofaringe e hipofaringe. El propósito de este trabajo es reportar el caso de un paciente masculino de 52 años quien acude a consulta por presentar tumoración asintomática en región submandibular izquierda, con tres años de evolución. A través del examen clínico se detectó masa bien circunscrita, firme a la palpación. Imagenologicamente se evidenció el ganglio yugulo digastrico superior izquierdo agrandado, representado por una imagen hipodensa de aproximadamente 3cm. La biopsia excisional reveló cavidades quísticas, revestidas por dos capas de células oncociticas con discretas proyecciones papilares, en un estroma con abundante tejido linfoide, formando en algunas áreas centros germinativos, características que permitieron llegar al diagnostico de cistadenoma papilar linfomatoso.

Palabras clave:  Neoplasia, benigna, glándula salival, cistadenoma. 

Ectopic Papillary Cystadenoma Lymphomatosum. A Case Report 

Abstract 

 Papillary Cystadenoma lymphomatosum is a benign salivary gland neoplasia. Its main location is parotid gland. However, it has been reported in submandibular and minor salivary glands; exceptionally out of these. The jugulo digastric lymph node is located at the lateral superior aspect of the neck, below the digastric muscle; it is not in relation with the parotid gland. It gets drainage from paranasal sinuses, base of the tongue, supraglottis, rhinopharynx, oropharynx and hypopharinx. The purpose of this paper is to report a 52 year old, male, with an asymptomatic tumour at the left submandibular area. Three years history. Through clinical examination, well circumscribed, firm and painless mass was detected. Magnetic resonance showed an enlarged jugulo digastric lymph node, at the left area, represented by a 3cm of its greatest dimension, hypodense nodule. The excisional biopsy showed cystic cavities, lined by two layers of oncocytic cells with papillary projections, in a lymphoid rich stroma, with some germinal centers. These microscopic features led to the diagnosis of papillary cystadenoma lymphomatosum. 

Key words: Neoplasia, benign, salivary gland, cystadenoma.

Recibido: 10-10-05 . Aceptado: 03-04-06

Introducción 

 El Cistadenoma papilar linfomatoso (CPL), conocido también como tumor de Warthin, es una neoplasia benigna, considerada como, la segunda mas común en glándulas salivales 1-3

Su etiología no ha sido identificada, algunos investigadores hablan de una asociación al virus papiloma humano, otros especulan que el tabaco desencadena su formación, apuntando que los fumadores tienen un riesgo mayor a desarrollarlo que los no fumadores 1

 Su patogénesis no está bien determinada, se manejan dos hipótesis. Tradicionalmente, se ha considerado que se forma a partir de tejido glandular salival, atrapado en los ganglios linfáticos parotideos; aunque actualmente se atribuye su origen a la proliferación de las células epiteliales del revestimiento de los conductos de estas glándulas, asociado a formación secundaria de tejido linfoide1, 2.

 Tiene predilección por pacientes del sexo masculino, de raza blanca, entre la sexta y séptima década de la vida. Afecta principalmente la glándula parótida, ubicándose con preferencia en el polo inferior, de su lóbulo superficial, observándose cerca del ángulo de la mandíbula, sin embargo, hay casos reportados en glándula submandibular y en glándulas salivales menores del paladar, de los labios, las amígdala, la laringe y el seno maxilar 1-4.

 Se manifiesta clínicamente como una masa de crecimiento lento, bien circunscrita, firme o fluctuante, la cual generalmente es asintomática, aunque en ocasiones el paciente manifiesta dolor1-4

 Imagenologicamente se observa como una imagen hipodensa, bien circunscrita, única o múltiple de tamaño variable, rodeada por una capsula 3.

 Histopatologicamente se caracteriza por múltiples cavidades quísticas, donde se proyectan formaciones papilares, constituidas por, células oncociticas cilíndricas, que miran hacia el lumen de los espacios quisticos, apoyadas sobre células oncociticas también, pero de forma cuboidal. Estos elementos epiteliales se encuentran en un estroma donde se identifica abundante tejido linfoide, que en ocasiones puede mostrar formación de centros germinativos. Pudiese estar presente, focos de metaplasia escamosa, células mucosas y glándulas sebáceas. Su contraparte maligna denominada carcinoma ex cistadenoma papilar linfomatoso, rara vez, ha sido reportada 4, 5. 

El tratamiento de elección para esta neoplasia, es su escisión quirúrgica, debido a su usual localización en el lóbulo superficial de la parotida, algunos cirujanos realizan solo una resección local, mientras que otros prefieren la lobectomía superficial 1,2,3. 

 Se ha reportado recurrencias entre el 6% y 12% de estos tumores, sin embargo, debido a que el puede ser multicentrico, no se ha podido determinar el porcentaje real de recurrencia 1-4

El ganglio yugulo digastrico superior o amigdalino, pertenece al grupo de los ganglios cervicales profundos superiores. Se sitúa por debajo del vientre posterior del músculo digastrico. Se torna fácilmente palpable cuando hay procesos inflamatorios o neoplásicos en las amígdalas palatinas, senos paranasales, base de lengua, supraglotis, rinofaringe, orofaringe e hipofaringe. 

El objetivo de este reporte es el de dar a conocer, previo consentimiento del paciente, un caso de cistadenoma papilar linfomatoso ubicado en un ganglio yugulo digastrico superior, lo cual, se considera una localización bastante rara para esta neoplasia benigna de glándula salival, situación que fue confundida con una linfoadenopatia reactiva o metastásica y enfatizar la importancia del estudio histopatológico de todos lo tejidos eliminados del área bucal y maxilo facial, en pro del beneficio de los pacientes en general.

 Reporte de caso 

 Un paciente masculino de 52 años de edad, acude a la consulta de Oncología de adultos del Hospital Universitario de Maracaibo, debido a un aumento marcado de volumen en la región submandibular izquierda (Figura 1). Según manifestó el paciente la lesión estaba creciendo lentamente, era indolora y la había notado por tres años. 

 Al examen clínico la tumoración era parcialmente bien circunscrita, firme a la palpación y fija. Intrabucalmente no se identificaron focos infecciosos en los tejidos duros o blandos. 

 En la tomografía computarizada, se observó una imagen con apariencia de masa, localizada en la región del ganglio yugulo digastrico superior, de aproximadamente  4 cm. diámetro en su mayor dimensión, con un aspecto hipodenso, de bordes bien delimitados (Figura 2).

 A pesar del tiempo de evolución manifestado por el paciente se consideró como diagnostico diferencial una linfoadenopatia reactiva, sin descartar que se tratara de una metástasis, principalmente de nasofaringe o sus alrededores. 

 El paciente fue remitido al servicio de Otorrinolaringología donde le fue practicado un examen clínico integral, además de una nasolaringoscopia, descartándose la presencia de neoplasia en las zonas anatómicas examinadas. Así mismo, una tomografía computarizada de cabeza fue realizada para detectar la posible presencia de otra lesión en esa zona.

  El paciente negó cualquier situación, antecedente o hábito que tuviese relación con su enfermedad para ese momento. 

Se ordenaron los exámenes correspondientes para la realización del procedimiento quirúrgico. La rutina preoperatorio se encontró dentro de los límites normales.

 Bajo anestesia general la lesión fue eliminada completamente en un solo tiempo y enviada en su totalidad para su estudio histopatológico. 

 Macroscópicamente correspondió a un nódulo de 4 x 3 x 2 cm. Al corte superficie pardo clara, sólida con áreas quísticas vacías. Se incluyen secciones de diferentes áreas para su estudio. 

 Microscópicamente las secciones mostraron un nódulo rodeado por una capsula bien formada, de tejido conectivo fibroso. Dentro del mismo se identifica cavidades quísticas revestidas por células columnares, oncociticas, con citoplasma esosinofilico granular y núcleo vesicular centrado, las cuales descansan sobre células oncociticas cúbicas, con las mismas características ya descritas (Figuras 3 y 4). En algunas áreas este componente celular penetra en forma de papilas discretas, hacia las cavidades quísticas. Todos estos elementos se encuentran en un estroma constituido por abundante tejido linfoide, en el que se evidencia formación de centros germinativos (Figura 5).

 Basándose en estas características microscópicas se diagnosticó un Cistadenoma Papilar Linfomatoso o Tumor de Warthin.

 El proceso postoperatorio fue completamente satisfactorio, ocurrió una correcta cicatrización. Dos años más tarde el paciente se encontró sin indicios de recidiva.

Discusión     

El cystadenoma papilar linfomatoso (CPL), siendo benigno, es la segunda neoplasia más común en glándulas salivales. Tiene una marcada predilección por la glándula parotida y los ganglios intraparotideos y paraparotideos. Sin embargo, ha sido reportada, aunque con poca frecuencia, en glándula submandibular y glándula salivales menores 1-5.

 Tradicionalmente se ha conseguido con mayor frecuencia en el sexo masculino 1-3, asociado al habito de fumar, lo cual coincide parcialmente con nuestro caso, ya que el paciente pertenece a este sexo, pero no es fumador, sin embargo, Yoo y col 6 reportaron un incremento en la aparición de este tumor en pacientes del sexo femenino, probablemente por la popularidad del habito de fumar entre las mujeres, estos autores 6 en un estudio retrospectivo de 40 años en el hospital Johns Hopkins determinaron un incremento consecutivo de este tumor en el sexo femenino, a través de las cuatro décadas, al igual que consiguió historia de hábito tabaquico en el 88% de los hombres y 89% de las mujeres.

 Generalmente es único, sin embargo, algunos autores 7-9 han descrito casos donde se presenta múltiple y/o acompañado de otros tumores, como Lefor y col. 7 quienes reportaron en una paciente de 67 años, con ambas parotidas agrandadas, ocho tumores de Warthin en cada glándula y en la parotida derecha además se identificó un adenoma pleomorfo benigno.

 Seifert 8 en 1997, reportó un caso de carcinoma mucoepidermoide bilateral formado en dos tumores de Warthin preexistentes. 

Low 9 escribió un artículo donde reporta un caso de CPL en nasofaringe y en parótida simultáneamente.

 Chae y col. 10 en su publicación describen un caso de tumor de Warthin multicentrico en nódulos linfáticos intraparotideos y paraparotideos, donde al realizar biopsia por punción diagnosticaron carcinoma metastático. Al eliminar quirúrgicamente la glándula y los ganglios cervicales y estudiarlos microscópicamente todas las lesiones fueron diagnosticadas como CPL multicentrico, las células epiteliales observadas en el material obtenido a través de la biopsia por punción correspondió a metaplasia escamosa, característica que puede ser observada en el CPL.

 Park y col. 11 reportaron dos casos de linfoma no-Hodgkin y CPL, simultáneos en un ganglio linfático periparotideo.

 Su localización extraparotidea es poco frecuente como lo señalan Patterson y col. 12 y Wang y col. 13en sus artículos, donde un CPL, fue diagnosticado en cada caso ubicado en un nódulo yugulo digastrico, coincidiendo con el caso aquí reportado. 

 A pesar que su localización tradicional es en glándulas salivales principalmente en glándula parótida, en este caso se muestra una localización inusual del cistadenoma papilar linfomatoso. Inicialmente se piensa en una linfadenopatia, reactiva o metastasica, y no se consideró la presencia de un tumor de glándula salival. Por esta razón, no siempre que se observe un ganglio linfático agrandado, hay que pensar solo, en una linfadenopatia reactiva, aunque sea lo más común, o en una lesión maligna primaria de la zona o metastasica. Debe hacerse un exhaustivo examen clínico, imagenologico y por supuesto el estudio histopatológico, para llegar a un diagnostico definitivo especifico. No debe realizarse únicamente el diagnostico con biopsia por punción, ya que puede ser confundido con un carcinoma, por la posible presencia de metaplasia escamosa.

  Basándonos en esta revisión bibliográfica determinamos que este es el tercer caso en la literatura donde esta neoplasia se localiza en un nódulo linfático yugulo digastrico o amigdalino.  

Referencias

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3. Wenig, B. Atlas of Head and Neck Pathology. Philadephia. Saunders Company. 1993. p. 29 -34.         [ Links ]

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  13. Wang  MC; Tsai  TL; Chen  PC; Liu  CY; Chu  PY. Extraparotid Warthin’s tumor presented as a neck mass. J Chin Med Assoc. 2003. Dec; 66(12): 752-4.        [ Links ]